目的 调查南宁市新生儿父母对耳聋基因筛查相关知识的知晓情况和态度。方法 采用多阶段随机抽样和方便抽样相结合的方法对南宁市4家医院出生的新生儿的父母（n=591）进行问卷调查，了解南宁市新生儿父母的一般情况及其对新生儿耳聋基因筛查相关知识的知晓情况和态度，分析影响新生儿父母对新生儿耳聋基因筛查相关知识知晓情况的因素。结果 调查的新生儿父母性别数量基本相当，父母年龄为（29.95±5.84）岁，民族以汉族［287人（48.6%）］和壮族［289人（48.9%）］居多，大部分为中学毕业［363人（61.4%）］、家庭月收入5 000～9 999元共336人（56.9%）。在接受调查的新生儿父母中，只有365人（61.8%）听说过遗传性耳聋，只有133人（22.5%）听说过新生儿耳聋基因筛查，耳聋或耳背相关知识的主要获取途径为通过网络了解占57.9%（342/591）。具备耳聋基因筛查相关知识（10题正确8题及以上）的新生儿父母共132人（22.3%）。新生儿父母的文化程度和知识获取途径是影响其耳聋基因筛查知识知晓情况的影响因素（均P＜0.05）。新生儿父母给新生儿进行耳聋基因筛查的意愿较低，对筛查项目有所顾虑。结论 南宁市新生儿父母对新生儿耳聋基因筛查知识的知晓率较低，应当针对不同人群开展具有针对性的健康教育，合理利用新媒体宣教手段，以促使高风险家庭进行产前诊断和医学干预。